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Title in Portuguese: Avaliação imaginológica de alterações dentárias e craniofaciais de indivíduos com osteogênese imperfeita: um estudo observacional
Author: Marçal, Felipe Franco
Advisor(s): Ribeiro, Thyciana Rodrigues
Co-advisor(s): Chaves Júnior, Cauby Maia
Keywords: Anormalidades Craniofaciais
Radiologia
Osteogênese Imperfeita
Issue Date: 28-Jun-2019
Citation: MARÇAL, F. F. Avaliação imaginológica de alterações dentárias e craniofaciais de indivíduos com osteogênese imperfeita: um estudo observacional. 2019. 135 f. Tese (Doutorado em Odontologia) - Faculdade de Farmácia, Odontologia e Enfermagem, Universidade Federal do Ceará, Fortaleza, 2019.
Abstract in Portuguese: A Osteogênese Imperfeita (OI) é uma nomenclatura representativa de um conjunto de sintomas com falha no colágeno tipo 1 com repercussão clínica na fragilidade óssea principalmente. Os achados orais e craniofaciais não estão bem esclarecidos em nível de distribuição e sob fatores modulares médicos. Dessa forma, o presente estudo é composto por dois capítulos que tem como objetivo, respectivamente: 1) realizar um estudo caso-controle sobre achados oro-dentários em exames por imagem em pacientes com OI e analisar dados médicos como moduladores desses achados; 2) realizar um estudo caso-controle sobre análise cefalométrica craniofacial de pacientes com OI e analisar dados médicos influenciadores dessas alterações. No capítulo 1, foi realizado um estudo caso-controle com 24 pacientes diagnosticados com OI e 48 indivíduos controles pareados por sexo e idade. Os achados orofaciais foram avaliados a partir de radiografias panorâmicas no formato TIFF. Além disso, também foram tabulados dados demográficos, clínicos e relacionados à terapia com bisfosfonatos. OI tipo 4 demonstrou alta prevalência (62,5%) seguida do tipo 1 (37,5%). Em relação à gravidade clínica, a forma moderada foi a mais prevalente (p = 0,028). A dentinogênese imperfeita foi observada em 75% dos indivíduos com OI e este grupo mostrou uma alta prevalência de anormalidades dentárias em comparação aos controles. A terapia com bisfosfonatos foi associada com alta prevalência de dentes ectópicos (p = 0,007) e impactação dentária (p = 0,033). A obliteração da polpa foi significativa em indivíduos tratados com bisfosfonato durante um período de 7 anos (p = 0,026). No capítulo 2, vinte e seis pacientes de um serviço de referência da Universidade Federal do Ceará (Fortaleza, Ceará) com diagnóstico médico prévio de OI (GOI) e 52 pacientes não-sindrômicos pareados por sexo e idade (GCON) foram avaliados quanto às características craniofaciais através da telerradiografia lateral em um método cefalométrico para alterações de neurocrânio, face e dentes. Dados demográficos e médicos foram avaliados através de prontuários e uma equipe médica liderada por uma geneticista experiente. Um único examinador realizou todas as análises cefalométricas dos pacientes através do Software Radiocef Studio 2.0® (Kappa Intraexaminador de 0,81). Os pacientes estudados com OI (tipo 1 e 4) em geral apresentaram neurocrânio e faces reduzidas em dimensões sagitais e horizontais. A OI tipo 4 em relação à OI tipo 1 apresenta uma neurocrânio reduzidos na porção anterior (p = 0,031) e em altura occipital (p = 0,040), como também ângulo da base do crânio defletida (p = 0,001). Quanto a parâmetros faciais reduzidos nesse perfil de paciente com OI tipo 4, foram identificados altura da face inferior (p = 0,045) e superior posterior (p = 0,012), como também os seguintes dados maxilares diminuídos: SNA (p = 0,001) e ângulo do plano palatino (p = 0,022). Neurocrânio posterior (p = 0,002) e comprimento palatino (p = 0,048) reduzidos estiveram mais prevalentes em pacientes com OI que faz uso de bisfosfonatos. Além disso, o tempo de uso dos bisfosfonatos apresentou correlação inversa moderada com ANB (r = -0,537, p = 0,032), e correlação direta forte com a diferença esquelética de Harvold (r = 0,724, p = 0,002). Como conclusões de ambos os estudos, destaca-se que: 1) há prevalência significativa de alterações dentárias e craniofaciais em pacientes com OI, e o bisfosfonato parece influenciar no estabelecimento dessas alterações, supondo possíveis interações fisiopatológicas e farmacocinéticas; 2) houve mudanças craniofaciais reduzidas associadas à OI e marcadas severamente no tipo 4 para maxila e neurocrânio posterior, somada às maiores alterações maxilo-mandibulares naqueles que fazem uso de bisfosfonatos por um período superior a 10 anos.
Abstract: Osteogenesis imperfecta (OI) is a representative nomenclature of a group of syndromes with collagen type I failure with clinical repercussion in bone fragility, mainly. The oral and craniofacial disorders are not well understood at the level of the distribution in OI types neither modular medical factors. Thus, the present study was composed of two chapters that aim, respectively: 1) to carry out a case-control study on oro-dental findings in OI patients and to analyze medical data as modulators of these findings; 2) to carry out a case-control study on craniofacial cephalometric analysis of OI patients and to analyze medical data influencing these alterations. In Chapter 1, a case-control study was performed with 24 patients diagnosed with OI and 48 controls matched by sex and age. The orofacial findings were evaluated using panoramic radiographs in the TIFF format. In addition, demographic, clinical and related data on bisphosphonate therapy were also tabulated. OI type 4 showed a high prevalence (62.5%) followed by type 1 (37.5%). Regarding clinical severity, the moderate form was the most prevalent (p = 0.028). The imperfect dentinogenesis was observed in 75% of the individuals with OI, and this group showed a high prevalence of dental abnormalities in comparison to the controls. Bisphosphonate therapy was associated with a high prevalence of ectopic teeth (p = 0.007) and dental impaction (p = 0.033). Pulp obliteration was significant in subjects treated with bisphosphonate over a 7-year period (p = 0.026). In chapter 2, twenty-six patients from the SEMENTE (Fortaleza, Ceará) Project with a previous medical diagnosis of OI (GOI) and 52 non-syndromic patients matched by sex and age (GCON) were evaluated for craniofacial characteristics through lateral telerradiography through a cephalometric method for neurocranium, face and teeth alterations. Demographic and medical data were evaluated through medical records and a medical team led by an experienced geneticist. A single examiner performed all patient cephalometric analyzes using the Radiocef Studio 2.0® Software (Kappa Intra-Examiner 0.81). The patients studied with OI (type 1 and 4) generally have neurocranium and reduced faces in sagittal and horizontal dimensions. Type 4 OI in relation to OI type 1 presents a reduced neurocranium in the anterior portion (p = 0.031) and occipital height (p = 0.040), as well as the angle of the base of the deflected skull (p = 0.001). Moreover, reduced facial parameters in this profile of patients with OI type 4, the lower face height (p = 0.045) and posterior superior height (p = 0.012) were identified, as well as the following decreased maxillary data: ANS (p = 0.001) and angle of the palatal plane (p = 0.022). Posterior (p = 0.002) and reduced palatine length (p = 0.048) were more prevalent in patients with OI who used bisphosphonates. In addition, bisphosphonate use period presented moderate inverse correlation with ANB (r = -0537, p = 0.032), and strong direct correlation with Harvold's skeletal difference (r = 0.724, p = 0.002). As conclusions of both studies, it is highlighted that: 1) there is a significant prevalence of dental and craniofacial alterations in patients with OI, and bisphosphonate seems to influence the establishment of these alterations, assuming possible pathophysiological and pharmacokinetic interactions; 2) there were reduced craniofacial changes associated with OI and severely marked in type 4 for maxilla and posterior neurocranium, added to the major maxilo-mandibular alterations in those that use bisphosphonates for a period greater than 10 years.
URI: http://www.repositorio.ufc.br/handle/riufc/45298
metadata.dc.type: Tese
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